Exclusión renal por endometriosis profunda ureteral: a propósito de un caso

455 Exclusión renal por endometriosis profunda ureteral: a propósito de un caso Renal exclusion due to deep infiltrating ureteral endometriosis: a case report T ania Mergudich-Thal1, Cristián Pomés-Correa2, Ignacio San Francisco-Reyes3, Milena Zamboni-T orres2 y Claudia Celle-T raverso2* 1Departamento de Obstetricia y Ginecología; 2Departamento de Ginecología; 3Departamento de Urología. Facultad de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Santiago, Chile CASO CLÍNICO Resumen Introducción: La endometriosis ureteral es una afección rara que afecta al 0.01-1,7% de las mujeres con endometriosis. Hasta un 30% cursa de forma asintomática y un 11,5-14,7% pueden evolucionar con falla renal. La falta de diagnóstico de la enfermedad puede terminar en una uropatía obstructiva y falla renal irreversible. Se presenta el caso de una paciente con afectación grave de la función renal secundaria a endometriosis profunda con compromiso ureteral. Caso clínico: Mujer de 35 años con endometriosis que consultó por exacerbación de los síntomas. En su estudio destaca, en la resonancia mag - nética, el hallazgo de endometriosis pélvica profunda y compromiso endometriósico intrínseco del uréter distal derecho, provocando una acentuada hidroureteronefrosis. El cintigrama renal demuestra acentuado compromiso de la función renal derecha, con una función relativa del 7%. Se realizaron nefrectomía total derecha y resección de enfermedad pélvica pro - funda laparoscópica, sin incidentes. Conclusiones: La endometriosis ureteral representa un desafío diagnóstico y terapéu - tico. El manejo multidisciplinario entre radiólogos, ginecólogos y urólogos, mediante el diseño de una estrategia quirúrgica individualizada, es imprescindible para definir el tratamiento óptimo de estas pacientes. Palabras clave: Endometriosis. Endometrioma. Obstrucción ureteral. Insuficiencia renal. Abstract Introduction: Ureteral endometriosis is a rare entity that affects 0.01-1,7% of women with endometriosis. Up to 30% of the patients are asymptomatic and 11 .5-14.7% will develop renal failure. Misdiagnosis can lead to obstructive uropathy and permanent renal failure. We present the case of a patient with severe compromise of renal function secondary to deep infil - trating endometriosis with ureteral involvement. Case report: A  35-year-old woman with endometriosis presented with exa - cerbation of symptoms. Magnetic resonance showed deep pelvic endometriosis and intrinsic endometriotic involvement of the right distal ureter, causing a marked hydroureteronephrosis. Renal scintigram showed a severe compromise of the right renal function, with a relative function of 7%. Through laparoscopy a total right nephrectomy and resection of deep infiltrating endometriosis was performed. The patient had a satisfactory recovery in the postoperative period. Conclusions: Ureteral endometriosis presents a diagnostic and therapeutical challenge. Joint multidisciplinary management between radiologists, gynecologists and urologists through the design of an individualized surgical strategy is essential to define the optimal treatment for these patients. Key words: Endometriosis. Endometrioma. Ureteral obstruction. Renal failure. Correspondencia: *Claudia Celle-Traverso E-mail:  [email protected] 0048-766X / © 2021 Sociedad Chilena de Obstetricia y Ginecología. Publicado por Permanyer. Éste es un artículo open access bajo la licencia CC BY-NC-ND (https://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/). Fecha de recepción: 13-03-2021 Fecha de aceptación: 21-10-2021 DOI: 10.24875/RECHOG.M21000026 Revista Chilena de Obstetricia yGinecología Disponible en internet: 23-12-2021 Rev Chil Obstet Ginecol. 2021;86(5): 455-460 www.rechog.com Rev Chil Obstet GineCOl. 2021;86(5) 456 Introducción La endometriosis es una condición crónica que se define como la presencia de glándulas y estroma endometrial fuera de la cavidad endometrial 1. Es una afección frecuente, que se presenta en el 5-15% de las mujeres en edad reproductiva y en el 3-5% de las mujeres posmenopáusicas. En orden decreciente, las ubicaciones más frecuentes son los ovarios (54%), el ligamento ancho (35%), el saco de Douglas (35%) y los ligamentos uterosacros (8%) 2. Con menos frecuen - cia afecta el tabique rectovaginal, la región retrocervi - cal y la vagina. Las localizaciones extragenitales o extrapélvicas son hallazgos poco frecuentes, aunque existen reportes de casos en prácticamente todos los órganos3. La endometriosis se clasifica en tres tipos: peritoneal o superficial, ovárica y profunda. La endometriosis pro - funda consiste en la presencia de endometriosis sub - peritoneal, con invasión de al menos 5  mm de profundidad, e incluye lesiones en el espacio rectova - ginal, los ligamentos uterosacros e infiltración de otros órganos abdominales y pélvicos, como el intestino, el colon rectosigmoide y el tracto urinario 4,5. Un 14-20% de las pacientes con endometriosis presentan endo - metriosis profunda 6. La endometriosis del tracto urinario es una condición rara que afecta al 1-5,5% de las pacientes con endo - metriosis, y corresponde a la presencia de tejido endo - metrial sobre la vejiga, los uréteres, la uretra o los riñones6,7. Dentro de la endometriosis del tracto urina - rio, lo más frecuente es el compromiso vesical, en un 70-85%, seguido por el ureteral en un 9-23%, del ri ñón en un 4% y de la uretra en un 2% 8. El diagnóstico de endometriosis ureteral (EU) requiere una alta sospecha, ya que en la mayoría de los casos se presenta con síntomas inespecíficos o de forma asintomática hasta en un 30% de las pacientes 3. Por ello, suele ser un hallazgo incidental durante la cirugía por enfermedad extensa. La EU afecta con más frecuencia el uréter distal y por lo general es unilateral (en el 83,82% de los casos), más comúnmente izquierda (en un 80%, frente al 20% del lado derecho) 6. Existen dos tipos: la EU extrínseca, cuando se encuentran glándulas endometriales y tejido estromal en la adven - ticia del uré ter, y la EU intr ínseca, cuando afecta al uroepitelio y la submucosa 9. Esta última, menos fre - cuente en una relación 3:1, puede llevar a obstrucción ureteral, hidroureteronefrosis (HUN) y eventualmente pérdida de la función renal. Se ha descrito que el riesgo de compromiso de la función renal en los casos de EU es del 11,5-14,7%10. Se presenta el caso de una paciente con afectación grave de la función renal, asintomática, secundario a endometriosis profunda con compromiso ureteral. Debido a la baja frecuencia de la enfermedad, existe escasa evidencia sobre los algoritmos diagnósticos y las opciones de tratamiento. El objetivo de este trabajo es describir una forma silente y grave de presentación de EU y crear conciencia para favorecer un diagnóstico y un tratamiento precoces, y prevenir secuelas irrever - sibles en futuras pacientes. Caso clínico Mujer de 35 años, G2P1A1, con diagnóstico conocido de endometriosis (laparoscopia diagnóstica en 2014) y antecedente de resección de endometrioma ovárico por vía laparoscópica en 2017. Usó anticonceptivos orales entre 2014 y 2017, sin otro tratamiento hormonal posterior. Consultó con historia de dismenorrea intensa desde la menarquia que evolucionó a dolor pélvico constante invalidante posterior a la suspensión de los anticonceptivos orales, asociado además a dispareu - nia profunda, disquecia catamenial y disuria. En la resonancia magnética (RM) de pelvis se cons - tató endometriosis pélvica profunda extensa con com - promiso del fondo de saco de Douglas y afectación bilateral de parametrios y de ligamentos uterosacros; además, compromiso endometriósico intrínseco del uréter distal derecho, provocando una acentuada HUN homolateral y afectación endometriósica mural de colon sigmoides distal, la unión rectosigmoidea y el polo cecal ( Fig. 1). Dada la HUN, se instaló un catéter doble J derecho y se realizó un cintigrama renal, que determinó un acentuado compromiso de la función renal derecha, con una función relativa del 7%. Además, ante un apa - rente compromiso del colon, se completó el estudio con una colonoscopia que mostró solo compresión extrínseca del ciego y del colon sigmoides, sin com - promiso de la mucosa. Se realizó una intervención quirúrgica conjunta entre urología, ginecología y cirugía digestiva, por vía lapa - roscópica. El abordaje se llevó a cabo mediante cuatro puertos: uno de 10 mm supraumbilical para la óptica y tres accesorios de 5 mm. En un primer tiempo quirúr - gico se realizó una nefrectomía total derecha, seccio - nando el uréter homolateral proximal al punto estenosado. Luego se procedió a realizar el tiempo quirúrgico ginecológico, evidenciando el fondo de saco Figura 1. Resonancia magnética de abdomen y pelvis (T2). Se identifica el implante de endometriosis en el uréter distal derecho, con acentuada hidroureteronefrosis. T. Mergudich-Thal, et al.: Exclusión renal por endometriosis profunda ureteral 457 de Douglas sellado, el rectosigmoides y el ciego adherido a la cara posterior del útero y ambos ovarios. Una vez liberado el colon se identificó un nódulo endo - metriósico profundo dependiente del ligamento utero - sacro derecho en íntimo contacto con la porción remanente del uréter y los vasos uterinos homolatera - les. Previo a completar la histerectomía, se procedió a identificar el trayecto ureteral hasta identificar la región estenosante y el cruce con la arteria uterina, la cual se ligó con clips y se seccionó ( Fig. 2). Se logró separar los vasos uterinos de inserción ureteral a vejiga, libe - rando el ligamento uterosacro. A continuación se com - pletó la toma y sección de vasos uterinos y se logró finalmente completar la histerectomía total, extrayendo el útero, la trompa izquierda, el anexo derecho y el riñón derecho por la vagina. Finalmente se realizó una rectoscopia intraoperatoria para constatar la integridad de la mucosa colónica y descartar compresión extrín - seca, con lo que se desestimó la necesidad de resec - ción intestinal. La paciente completó 3 días de posoperatorio y fue dada de alta en buenas condiciones, sin complicaciones. El estudio anatomopatológico diferido de las piezas operatorias informó, para el riñón, atrofia hidronefrótica acentuada. En el segmento ureteral se observó la lámina propia edematosa, con numerosos focos de linfangiectasias y dilataciones vasculares, asociadas a infiltrado inflamatorio mixto con eosinófilos, focos granulantes y engrosamiento secundario mural. En la trompa uterina izquierda y en el cuerpo uterino también se observaron focos de linfangiectasias, y en este último adenomiosis e inflamación xantogranulomatosa con células gigantes asociadas a fibrosis hialina acentuada. Llama la atención que en la biopsia de la pieza operatoria no se describe endometriosis ureteral. Esto se debe probablemente a que el uréter fue resecado por sobre el punto de estenosis. La presencia de focos de linfangiectasias asocia - das a infiltrado inflamatorio mixto con eosinófilos plantea como diagnóstico diferencial una hiperplasia angiolinfoide con eosinofilia. Sin embargo, la paciente Figura 2. A: uréter derecho seccionado proximal a la zona estenosada. B: cruce con la arteria uterina ligada con clips. C: arteria seccionada. C B A Rev Chil Obstet GineCOl. 2021;86(5) 458 no presenta ningún otro hallazgo en su historia, exploración física ni exámenes de laboratorio que permita plantear este diagnóstico de manera definitiva. En el seguimiento hasta 1 año posoperatorio la paciente evoluciona favorablemente, con disminución significa del algia pélvica y la dispareunia, y mejoría de la calidad de vida. Se mantiene en tratamiento hormonal con dienogest. Se realiza seguimiento ima - genológico con ecografía transvaginal que muestra un ovario remanente de aspecto sano. Además, en el seguimiento la función renal es normal y la ecografía renal muestra el riñón izquierdo de aspecto normal. Discusión La EU es una afección infrecuente, con una prevalencia que varía entre el 0,01% y el 1,7% en las pacientes con endometriosis según las distintas series reportadas en la literatura 6. La prevalencia descrita es variable debido a la ausencia de sintomatología en gran parte de las pacientes y a la baja solicitud de exámenes imagenológicos sistemáticos para la evalua - ción de la vía urinaria en las pacientes con diagnóstico de endometriosis. El diagnóstico y el tratamiento opor - tuno de la EU son fundamentales, dado que en los casos graves puede llevar a serias complicaciones, como obstrucción ureteral silente y eventualmente falla renal10. El compromiso de la función renal se ha repor - tado en un 11,5-14,7% de las pacientes con EU y en un 27% de aquellas con EU y HUN. Por ello, es impor - tante tener una alta sospecha 11. La EU aislada es una forma de presentación poco frecuente. Por lo general, se asocia a endometriomas ováricos (52-68% de los casos) u otras lesiones pro - fundas, como implantes en el espacio rectovagi - nal (47 -56% de los casos), los ligamentos uterosacros (10-50%) o el intestino (26-39%) 6. La EU representa un desafío tanto en su diagnóstico como en su tratamiento. Igual que en el caso presen - tado, la mayoría de las pacientes no tienen síntomas urológicos específicos, sino síntomas inespecíficos asociados a la endometriosis, como dismenorrea, dis - pareunia o algia pélvica crónica. Aproximadamente el 30% de las pacientes con EU son por completo asinto - máticas3. Los síntomas urológicos específicos, como cólico renal cíclico o hematuria cíclica, son infrecuen - tes, presentándose en menos del 17% de las pacien - tes5. Otras presentaciones mucho menos habituales reportadas en la literatura son anuria en pacientes monorrenas o hipertensi ón sin causa precisada 6. Por esto, rara vez el diagnóstico de EU se realiza previo a la cirugía. El grado de sintomatología no se correlaciona con el grado de obstrucción ureteral 7. La exploración física suele ser normal, pero la palpación de un nódulo en el fondo de saco de Douglas o en los ligamentos uterosacros debe aumentar la sospecha de EU 12. Según un análisis multivariado realizado por Hu et  al. 10, presentar endometriosis en estadio IV de la clasificación revisada de la Sociedad Americana de Fertilidad, lesiones endometriósicas del ligamento ute - rosacro ≥ 3 cm y el antecedente de cirugía por endo - metriosis son factores de riesgo independientes para EU en pacientes con endometriosis profunda. Otros estudios también demostraron un índice de masa cor - poral significativamente más bajo en las pacientes con endometriosis profunda con compromiso ureteral en comparación con las pacientes sin compromiso urete - ral. Por lo tanto, en las pacientes que presenten alguno de estos factores de riesgo la sospecha de EU debe ser mayor13. El método de referencia para el diagnóstico de la EU es la laparoscopia exploradora, que tiene un fin tanto diagnóstico como terapéutico. Sin embargo, tener el diagnóstico preoperatorio permite una mejor planifica - ción quirúrgica y así disminuir los riesgos asociados. Si bien existen numerosos estudios radiológicos que permiten sospechar y confirmar la EU, actualmente no existe un consenso unánime sobre qué técnica diag - nóstica se debe utilizar 6. La ecografía abdominal es un examen simple, no invasivo, y los hallazgos son altamente sensibles para la HUN. Debido a la alta tasa de presentación asinto - mática de la EU, se recomienda su uso sistemático para descartar una obstrucción del tracto urinario en pacientes con diagnóstico de endometriosis profunda, sobre todo cuando los nódulos son de tamaño ≥ 3 cm10. En la práctica clínica, en general se sugiere soli - citar una ecografía abdominal periódica (cada 6 meses) desde el momento del diagnóstico 14. En las mujeres con HUN se deben solicitar estudios radiológicos adicionales, como tomografía computada (TC) o RM, para identificar de mejor manera las lesio - nes endometriósicas y los sitios de estenosis 3. Si bien la TC es el mejor estudio imagenológico para la eva - luación de los riñones, los uréteres y la vejiga, y puede ayudar a identificar la relación entre las lesiones y estas estructuras, muchos autores consideran la RM como la prueba de elección ante la sospecha de EU. La RM permite visualizar todos los componentes del sistema urinario, explorar todas las ubicaciones pélvicas de la endometriosis y diferenciar lesiones de T. Mergudich-Thal, et al.: Exclusión renal por endometriosis profunda ureteral 459 otro origen, como neoplasias 5. La RM revela signos directos de endometriosis ureteral, como un nódulo que invade el uréter a lo largo de su trayecto o en la unión ureterovesical, y es capaz de diferenciar com - promiso extrínseco e intrínseco (aunque suele sobre - estimar el intrínseco). Las secuencias más útiles para la evaluación del tracto urinario son las potenciadas en T2 en el plano coronal 10. La RM tiene una mayor sen - sibilidad (91% frente a 82%), pero menor especificidad (59% frente a 67%), que la cirugía para el diagnóstico de EU intrínseca 14. Otras técnicas, como la ureteropielograf ía retrógrada o la pielografía endovenosa, han sido tradicionalmente utilizadas para evaluar a pacientes con sospecha de endometriosis del tracto urinario, pero en la actualidad han sido reemplazadas por la RM 3,6. En las pacientes con estenosis ureteral grave se debe evaluar la función residual del riñón afectado con un cintigrama renal o renograma. Cuando la función renal es < 14% existe un mayor riesgo de pielonefritis y de hipertensión renovascular, por lo que clásica - mente se recomienda la nefrectomía 11. El manejo de las pacientes con endometriosis ureteral debe ser con un equipo multidisciplinario que incluya radiólogos, ginecólogos y urólogos. El objetivo del tratamiento es aliviar la obstrucci ón, eliminar los síntomas y preservar la funci ón renal. La elecci ón del tratamiento depender á de la edad de la paciente, el deseo de fertilidad, la extensi ón de la enfermedad, la gravedad de los s íntomas, el grado de alteraci ón de la función renal, la gravedad de la obstrucci ón y el nivel del uré ter afectado. Dentro de las opciones tera - péuticas se encuentran la terapia hormonal y la ciru - gía; sin embargo, no hay evidencia contundente que las compare. La terapia hormonal está indicada para el manejo sintomático del dolor en pacientes con endometriosis profunda sin obstrucción ureteral. Como primera línea se recomiendan los anticonceptivos hormonales, por su efectividad y seguridad en el uso a largo plazo 5. Los análogos de la hormona liberadora de gonadotropina se recomiendan como segunda línea, dados sus efec - tos adversos producidos por el hipoestrogenismo 6. La terapia hormonal está contraindicada como primera línea en pacientes con obstrucción ureteral, ya que, si bien puede disminuir el tamaño de las lesiones, no actúa sobre el tejido fibrótico y adherencial, que podría progresar de manera silente llevando a falla renal. El papel de la terapia hormonal en las pacientes con EU sin obstrucción ureteral es poco claro; se podría utilizar para el manejo sintomático en caso de dolor o mientras se planifica una cirugía 10. La cirugía está indicada en las pacientes con EU sintomáticas o con algún grado de HUN. El abordaje quirúrgico suele ser complejo por la dificultad intrín - seca del tratamiento de la endometriosis y por las frecuentes cirugías previas que dan lugar a adheren - cias y distorsión anatómica. Esto requiere la participa - ción de cirujanos expertos en laparoscopia, con amplia experiencia en esta enfermedad 11. Dentro de los procedimientos actualmente disponi - bles se encuentran la ureterólisis, la ureteroneocistos - tomía, la resecci ón ureteral parcial con anastomosis primaria y otras formas de reconstrucción. El trata - miento quir úrgico puede realizarse mediante t écnicas mínimamente invasivas o por laparotomía. La cirugía mínimamente invasiva permite una visión magnificada de la pelvis, proporciona una mejor exposición y se asocia a menor dolor posoperatorio, menos días de hospitalización y mejor convalecencia 8. El enfrentamiento quirúrgico de la endometriosis ure - teral aún es controversial, dado que no existe evidencia de buena calidad que compare los resultados de dis - tintas intervenciones, principalmente debido a la baja frecuencia de la enfermedad y a la dificultad para rea - lizar ensayos controlados aleatorizados. La mayoría de los estudios disponibles son retrospectivos, no contro - lados, e incluyen poblaciones muy heterogéneas. Al revisar la literatura, en general, en los casos de endometriosis extrínseca, cuando la afectación ureteral es leve, se prefiere realizar ureterólisis con extirpación de los focos endometriósicos. Cuando esto no es sufi - ciente para liberar el uréter y res tablecer su anatomía y su función normal, como en los casos de afectaci ón ureteral moderada a grave (HUN moderada o grave), en especial con afectación intrínseca del uréter, se pre- fiere la resecci ón del segmento ureteral afectado con ureteroneocistostomía o anastomosis uretero-ureteral primaria (dependiendo de la ubicación de los implantes endometriósicos y de la longitud del uréter rema - nente)7,8,10. Sin embargo, estudios más recientes han demostrado resultados satisfactorios con ureterólisis laparoscópica conservadora incluso en pacientes con EU y HUN moderada/grave, con una recurrencia del 3,9%. En casos de endometriosis extensa, la cirug ía generalmente incluye histerectomía con salpingectomía bilateral (en pacientes que no desean mantener su fer - tilidad) y nefrectom ía (frente a exclusi ón renal)14-16. En el estudio de Hu et al.10, a tres pacientes con HUN y compromiso grave de la función renal no se les rea - lizó nefrectomía argumentando que esta conlleva un Rev Chil Obstet GineCOl. 2021;86(5) 460 aumento de las complicaciones durante y después de la cirugía, y un mayor requerimiento de transfusiones. Se describe que ninguna paciente desarrolló infeccio - nes ni dolor persistente durante los 2 años de segui - miento. Sin embargo, esta no es la práctica habitual. Conclusiones La EU es una afección rara e infrecuente, que en casos graves puede llevar a serias complicaciones incluso en ausencia de síntomas urológicos específi - cos. Por lo tanto, es fundamental tener una alta sos - pecha en todas las pacientes con diagnóstico de endometriosis profunda y buscarla dirigidamente con ecografías abdominales periódicas. Ante una alta sos - pecha, la RM y el cintigrama renal pueden ayudar a confirmar la EU y a es tablecer la función renal previa - mente a la cirugía. El manejo multidisciplinario entre radiólogos, ginecólogos y urólogos, mediante el diseño de una estrategia quirúrgica individualizada, es impres - cindible para definir el tratamiento óptimo de estas pacientes. Por último, son necesarios estudios contro - lados que comparen los resultados de las distintas intervenciones quirúrgicas y contribuyan a decidir el manejo óptimo en cada paciente. Financiamiento No hubo fuentes de financiamiento. Conflicto de intereses Este trabajo no cuenta con conflictos de intereses. Responsabilidades éticas Protección de personas y animales. Los autores declaran que para esta investigación no se han reali - zado experimentos en seres humanos ni en animales. Confidencialidad de los datos. Los autores decla - ran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes. Derecho a la privacidad y consentimiento infor - mado. Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia. Bibliografía 1. Torres Gó mez F, Vá zquez Ram írez F, Torres Olivera F. Endometriosis ureteral. A prop ósito de un caso. Arch Esp Urol. 2006;59:192-5. 2. Martínez-Varea A, Vila-Vives J, Molina-Planta M, López-Acón J, Ruiz-Cerdá J, Payá-Amate V, et al. Manejo quirúrgico de la endometrio - sis vésico-ureteral y sus complicaciones. Rev Chil Obstet Ginecol. 2012;77:397-400. 3. Bernal J, Tapia V, Astroza G. Endometriosis del tracto urinario: revisió n de la literatura. Revista Chil Urol. 2014;79:54-8. 4. 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