Pulmonary Endometriosis: Treatment Tactics

extragenital endometriosis, pulmonary endometriosis, hemoptysis, adenomyosis, dienogest, diagnostics, treatment tactics Введение Экстрагенитальный эндометриоз встреча- ется в 6-8% среди всех случаев этого заболева- ния, к таким формам относится и торакальный эндометриоз, который проявляется не только катамениальным рецидивирующим спонтан- ным пневмотораксом, гемотораксом [1], но и образованием эндометриоидных очагов в легочной ткани и бронхах [2, 3, 4]. Легочный эндометриоз встречается очень редко, при этом верификация диагноза возможна только после гистологических и иммуногистохимических исследований операционного материала [5]. В то же время довольно характерные клинико- инструментальные признаки бронхолегочного эндометриоза в сочетании с аденомиозом при исключении другой патологии органа дыхания позволяют установить диагноз и определить тактику ведения пациентов. В зависимости от выраженности кли- нических проявлений и локального статуса бронхолегочного эндометриоза, возраста и социального положения женщины лечеб- ная тактика диверсифицируется по двум вариантам: консервативное лечение, основу 104 которого составляет гормональная терапия, направленная на снижение уровня эстрогенов [6, 7] и хирургическое удаление анатомическо- го субстрата, в том числе источника повторных кровотечений? и (или) катамениального пнев- моторакса [1]. Однако активная хирургическая тактика не всегда является целесообразной или приемлемой для пациентки, она оправдана лишь при рецидивах легочного кровотечения, а также при возможности выполнения ради- кальной операции. В Федеральных клиниче- ских рекомендациях по ведению пациентов с эндометриозом [6] при отсутствии четких показаний к хирургическому лечению, либо при отказе от операции предусмотрено на- значение гормональной терапии ex juvantibus. Для иллюстрации выбора лечебной тактики приводим два клинических наблюдения. Цель. Обратить внимание торакальных хирургов и акушеров-гинекологов на редкую патологию – легочный эндометриоз – при выявлении причин кровохарканья и выборе лечебной тактики. Клинический случай 1 Пациентка? 34 лет, поступила в отделение торакальной хирургии 18.10.1983 г. с жалобами на кашель с периодическим кровохарканьем во время menses, общую слабость, одышку при физической нагрузке, кровохарканье до 50 мл в сутки, чувство «прилива крови и потепления» в правой половине грудной клетки, сопро- вождающееся субфебрильной температурой. Больной себя считает с 17-летнего возраста, когда была оперирована по поводу «шоко- ладной» кисты правого яичника, после чего отмечала появление кровохарканья во время menses. При обследовании был установлен хро- нический бронхит с эпизодами кровохарканья, интенсивность которых постепенно нарастала. В возрасте 19 лет была госпитализирована по поводу легочного кровотечения в онкологиче- ское отделение Республиканской клинической больницы. При ригидной бронхоскопии алая кровь поступала из нижнедолевого бронха, источник кровотечения не был установлен. При экстренной операции во время пнев- молиза кровотечение усилилось, появилась фибрилляция желудочков, ритм сердца был восстановлен дефибриллятором. Из-за не- стабильности гемодинамических показателей и неполного пневмолиза, кровотечение было остановлено путем наложения лигатуры на корень нижней доли правого легкого. Эпизоды кровохарканья во время месячных возобнови- лись через полгода, неоднократно лечилась в стационаре с периодическими обострениями бронхопневмоний. От неоднократных пред- ложений бронхологического обследования и хирургического лечения больная отказывалась. Гинекологический анамнез: менструальный цикл 25 дней, альгодисменорея с эпизодами гиперменореи. В анамнезе три беременности, завершившиеся их невынашиванием и выпол- нением медицинских абортов. При перкуссии над верхней долей правого легкого выявлен коробочный звук, при аускуль- тации выслушивались ослабленное жестковатое дыхание и единичные сухие хрипы. ЧД – 24 в мин, одышка смешанного характера. При спирографии зафиксированы вентиляцион- ные нарушения II степени c преобладанием обтурационного характера. На рентгенограмме грудной клетки правое легочное поле сужено, корень легкого бесструктурен, легочный ри- сунок усилен, деформирован, паракостально и над диафрагмой плевральные наложения, диафрагма расположена на уровне 4 межребе- рья. При бронхографии правый главный бронх деформирован, развернут кверху, контрастное вещество заполняет бронхи верхней доли, вы- раженная картина деформативного бронхита, частично контрастирован деформированный и суженный промежуточный бронх; контрастное вещество заполнило также бронхи нижней доли и частично бронх верхней доли левого легкого (рис. 1). При ригидной бронхоскопии было уста- новлено: карина развернута, несколько рас- ширена, в бронхах левого легкого патологии не обнаружено. В устье верхнедолевого бронха и в суженном обтурированном промежуточном бронхе обнаружены мозаичные участки отечной гиперемированной слизистой оболочки с оча- гами кровоизлияний. В бронхиальном секрете при гистологическом исследовании обнаружены обрывки эндометриоидной ткани. Рис. 1. Бронхограмма (прямая проекция). © М.Д. Романов с соавт. Легочный эндометриоз © Новости хирургии Том 26 * № 1 * 2018 105 27.10.1983 г. выполнена правосторонняя задне-боковая торакотомия (М.Д. Романов), во время которой обнаружен выраженный спаеч- ный процесс в плевральной полости, нижняя и средняя доли легкого безвоздушны, темно- вишневого цвета, верхняя доля эмфизематозно расширена, в ней пальпируются очаги неболь- шой плотности. Произведена правосторонняя пневмонэктомия. При гистологическом ис- следовании легочной ткани обнаружены очаги эндометриального эпителия, расположенного на цитогенной строме. При диспансерном на- блюдении в течение 10 лет больная жалоб со стороны органов грудной клетки не предъявля- ла, кровохарканье не наблюдалось. Признаков патологии со стороны трахеи и бронхов левого легкого не обнаружено. Клинический случай 2 Пациентка, 25 лет, поступила в отделение торакальной хирургии 11.07.2016 г. с жалоба- ми на кровохарканье до 3 мл в сутки во время месячных, чувство жжения в грудной клетке, общую слабость, повышение температуры тела до 37,2°С. Больной себя считала в течение 3 месяцев, когда стали беспокоить периодически возникающие (каждый месяц в течение 4-5 дней) кашель с отделением алой крови, чувство жжения в грудной клетке, общая слабость и повышение температуры тела, боли в области малого таза. Гинекологический анамнез: бере- менность 1 (2013 г.), роды разрешены путем кесарева сечения. Менструальный цикл 30 дней, в течение последнего года – альгодисменорея. Дата начала последней менструации – 16.07.16 г. Наследственный анамнез: у матери – аденомиоз матки. Первый эпизод кровохарканья был 17 мая, второй – 18 июня, третий (настоящий) – 18 июля 2016 г. При откашливании выделялась алая кровь без примесей, при этом пациентка чувствовала «заливание» бронхов жидкостью. Кровохарканье начиналось на второй или третий дни от начала цикла и продолжалось в течение 3 дней. Дважды была госпитализиро- вана по поводу кровохарканья, однако диагноз эндометриоза легких не был установлен. На компьютерной томограмме (КТ) 18.06.16 г. выявлены участки инфильтрации в нижней доле правого легкого. При фибробронхоскопии (ФБС) от 20.06.16 г.: слизистая бронхов правой стороны отечная, инфильтрирована, в просвете бронхов имелось небольшое количество гемор- рагических сгустков. На КТ от 28.06.16 г.: в S8 правого легкого паракостально определялся участок инфильтрации легочной ткани по типу «матового стекла» клиновидной формы, здесь же были видны расширенные просветы бронхов (рис. 2). При поступлении над нижней долей право- го легкого выслушивалось ослабленное везику- лярное дыхание, под нижним углом лопатки – влажные мелкопузырчатые хрипы. При КТ за 5 дней до начала цикла (11.07.16 г.) очаговых и инфильтративных изменений в легких не выявлено; на ЭхоКГ – давление заклинива- ния легочной артерии – 21 мм рт. ст. ФБС от 18.07.16 г.: в правом нижнедолевом бронхе имелись прожилки светлой крови. На шпоре S6 правого бронха обнаружено красное пятно овальной формы, размером до 2 мм, покрытое Рис. 2. Компьютерная томограмма органов грудной клетки. Стрелками указана зона инфильтрации легочной ткани по типу «матового стекла». 106 налетом светлой крови. При биопсии обра- зования бронха обнаружен цилиндрический эпителий с признаками пролиферации; в про- мывных водах бронхов выявлены лейкоциты, эритроциты, мелкие обрывки эндометриоидной ткани с цитогенной стромой. На КТ (19.07.16 г.) в проекции S6 и S7 правого легкого отмечалось малоинтенсивное облаковидное снижение про- зрачности легочной ткани, внутри которого прослеживался просвет расширенного бронха (рис. 3). В анализе крови от 19.07.16 г.: гемоглобин – 120 г/л, лейкоциты – 3,8×10 9/л; нейтрофилы – 33%, лимфоциты – 59%, моноциты – 8%, СОЭ – 21 мм/ч, эритроциты – 4,1×1012/л, тромбоциты 180×109/л, гематокрит – 36%. Протромбиновый индекс – 100%, фибриноген – 4000 мг/л. При многократном исследовании мокроты атипи- ческие клетки и микобактерии туберкулеза не были обнаружены. При ультразвуковом исследовании матки в толще передней ее стенки обнаружены ги- перэхогенные фокусы до 1,3 мм. Магнитно- резонансная томография (МРТ) от 25.07.16 г.: матка в положении антеверсио, ее размеры: 4,1×4,8×9,2 см. Полость матки расширена до 0,5 см, не деформирована. Эндометрий одно- родный. Переходная зона выражена отчетливо, расширена до 1,1 см. В толще матки опре- деляются множественные гипоинтенсивные очаги по Т2–ВИ, изоинтенсивные по Т1–ВИ с неровными нечеткими контурами, размером до 0,5 см в диаметре (рис. 4). Небольшое ко- личество свободной жидкости в Дугласовом пространстве. На консилиуме с участием гинеколога установлен диагноз: «Аденомиоз. Эндометриоз нижней доли правого легкого. Рецидивирующее кровохарканье». Больная с первого дня очеред- ных mensеs (13.08.16 г.) в течение 6 месяцев Рис. 3. Компьютерная томограмма органов грудной клетки. Стрелками указано облаковидное снижение прозрачности легочной ткани. Рис. 4. Магнитно-резонансная томограмма органов малого таза. © М.Д. Романов с соавт. Легочный эндометриоз © Новости хирургии Том 26 * № 1 * 2018 107 непрерывно принимала пероральный проге- стаген – микронизированный диеногест в дозе 2 мг ежедневно. Обследована 13.03.2017 г. (3-й день mensеs): жалоб не предъявляет, кашель, повышение температуры тела не отмечает, кровохарканье не повторялось. При ФБС и КТ легких патологии не выявлено; на МРТ органов малого таза очагов неоднородности МР-сигнала в миометрии не обнаружено, зафиксирована четкая дифференциация слоев матки. Обсуждение Первое наблюдение демонстрирует слож- ности диагностики редко встречающегося бронхолегочного эндометриоза, осложненного легочным кровотечением, которое не позволило провести полноценное обследование (в том чис- ле морфологическую верификацию) пациентки во время первой госпитализации. В качестве альтернативы для остановки легочного крово- течения можно было использовать окклюзию «кровоточащего бронха» поролоновой губкой, пропитанной 30% раствором йодолипола [8], а после остановки кровотечения оценить характер и распространенность субстрата, вызвавшего кровотечение, что, возможно, позволило бы сохранить легкое или уменьшить объем его ре- зекции. Следует также отметить формирование негативного отношения пациентки к бронхо- логическому обследованию и хирургическому лечению из-за тяжелого интраоперационного осложнения, возникшего во время первой опе- рации. Второе наблюдение демонстрирует эф- фективность 6-месячного курса гормональ- ной терапии с применением диеногеста для лечения легочного эндометриоза в сочетании с аденомиозом. Гипоэстрогенный, антипро- лиферативный и противовоспалительные эффекты диеногеста [7, 9] реализовались не только в подавлении активности очагов эндо- метриоза, но и в исчезновении клинико-ин- струментальных проявлений как в матке, так и в легком. Прекращение рецидивирующего кровохарканья и тазовой боли оказало бла- готворное влияние на психоэмоциональный статус пациентки: исчезли депрессия, тре- вожное ожидание связанных с менструацией проявлений легочного эндометриоза. Кроме того, следует отметить, что в данном случае наблюдалась миграция очагов инфильтрации в нижней доле правого легкого (КТ 28.06.2016 г. и 19.07. 2016 г.), что могло бы осложнить при- нятие решения об объеме резекции легкого в экстренной ситуации при возникновении легочного кровотечения. Заключение При выборе лечебной тактики у пациенток с легочным эндометриозом с наличием множе- ственных очагов поражения при минимальных и умеренных клинических признаках следует отдавать предпочтение длительной гормональ- ной терапии с последующим диспансерным на- блюдением торакального хирурга и акушера-ги- неколога. Хирургическое лечение показано при выраженной клинической картине легочного эндометриоза с точно установленной локализа- цией и распространенностью патологического процесса в легком, а также в экстренных ситуа- циях, когда есть реальная угроза асфиксии при рецидивах легочного кровотечения. Финансирование Финансовой поддержки со стороны компа- ний-производителей лекарственных препаратов авторы не получали. Конфликт интересов Авторы заявляют, что конфликт интересов отсутсвует. Согласие От пациентов было получено согласие на публикацию описания клических случаев. ЛИТЕРАТУРА 1. Воскресенский ОВ, Смоляр АН, Дамиров ММ, Галанкина ИЕ, Желев ИГ. Торакальный эндоме- триоз и катамениальный пневмоторакс. Хирургия Журн им НИ Пирогова. 2014;(10):4-9. 2. Пичуров АА, Оржешковский ОВ, Двораковс- кая ИВ, Романова ЛА, Иванищак БЕ, Карельская ЕА, Петрунькин АМ, Петров АС, Атюков МА, Яблонский ПК. Внутрилегочный эндометриоз – редкая патология в торакальной хирургии. Вестн Хирургии им ИИ Грекова. 2014;173(1):26-29. 3. Chatra PS. Thoracic endometriosis: a case report. J Radiol Case Rep. 2012 Jan; 6(1):25-30. doi: 10.3941/ jrcr.v6i1.614. 4. Choi SY, Kim CK, Park CB. Successful treatment of catamenial hemoptysis by video-assisted thoracoscop- ic surgery. Thorac Cardiovasc Surg. 2013 Jan;61(1):94- 96. doi: 10.1055/s-0032-1330227. 5. Двораковская ИВ, Печенникова ВА, Ариэль БМ, Платонова ИС, Новикова ЛН, Оржешков- ский ОВ, Пичуров АА, Яблонский ПК. Легочный эндометриоз как одна из форм эндометриоидной болезни. Пульмонология. 2016;26(4):459-65. doi: 10.18093/0869-0189-2016-26-4-459-465. 6. Адамян ЛВ, Андреева ЕН, Аполихина ИА, Беже- нарь ВФ, Геворкян МА, Гус АИ, Демидов ВН, Кали- нина ЕА, Леваков СА, Марченко ЛА, Попов АА, Со- нова ММ, Хашукоева АЗ, Чернуха ГЕ, Яроцкая ЕЛ. 108 Эндометриоз: диагностика, лечение и реабилитация: Федеральные клинические рекомендации по веде- нию больных. Москва, РФ; 2013. 65 с. 7. Schweppe KW, Rabe T, Langhardt M, Kiesel L. Endometriosis-pathogenesis, diagnosis and therapeutic options for clinical and ambulatory care. J Reproduk- tionsmed Endokrinol. 2013;10(1):102-19. 8. Романов МД, Кувакин ВИ, Косарев ЮИ. Ле- чебная тактика при легочных кровотечениях. Клин Хирургия. 1986;10:29–31. 9. Сотникова ЛС, Удут ЕН, Насырова РФ, Тон- ких ОС. Современная терапия эндометриоза. Опыт применения визанны. Проблемы Репродукции. 2012;(6):34-39.

1. Voskresenskiĭ OV, Smoliar AN, Damirov MM, Galankina IE, Zhelev IG. Thoracic endometriosis and catamenial pneumothorax. Khirurgiia Zhurn im NI Pirogova. 2014;(10):4-9. (in Russ) 2. Pichurov AA, Orzheshkovskiy OV, Dvorakovskaya IV, Romanova LA, Ivanishchak BE, Karelskaya EA, Petrunkin AM, Petrov AS, Atyukov MA, Yablonskiy PK. Thoracic endometriosis – the rare pathology in thoracic surgery. Vestn Khirurgii im II Grekova. 2014;173(1):26-29. (in Russ.) 3. Chatra PS. Thoracic endometriosis: a case report. J Radiol Case Rep. 2012 Jan; 6(1):25-30. doi: 10.3941/ jrcr.v6i1.614. 4. Choi SY, Kim CK, Park CB. Successful treatment of catamenial hemoptysis by video-assisted thoracoscop- ic surgery. Thorac Cardiovasc Surg. 2013 Jan;61(1):94- 96. doi: 10.1055/s-0032-1330227. 5. Dvorakovskaya IV, Pechennikova VA, Ariel' BM, Platonova IS, Novikova LN, Orzheshkovskiy OV, Pichurov AA,Yablonskiy PK. Pulmonary endometrio- sis as a form of endometrial disease. Pul'monologiia. 2016;26(4):459-65. doi: 10.18093/0869-0189-2016-26- 4-459-465. (in Russ.) 6. Adamian LV, Andreeva EN, Apolikhina IA, Bezhenar' VF, Gevorkian MA, Gus AI, Demidov VN, Kalinina EA, Levakov SA, Marchenko LA, Popov AA, Sonova MM, Khashukoeva AZ, Chernukha GE, Iarotskaia EL. Endometrioz: diagnostika, lechenie i reabilitatsiia: federal'nye klinicheskie rekomendatsii po vedeniiu bol'nykh. Moscow, RF; 2013. 65 p. (in Russ.) 7. Schweppe KW, Rabe T, Langhardt M, Kiesel L. Endometriosis-pathogenesis, diagnosis and therapeutic options for clinical and ambulatory care. J Reproduk- tionsmed Endokrinol. 2013;10(1):102-19. 8. Romanov MD, Kuvakin VI, Kosarev IuI. Lechebnaia taktika pri legochnykh krovotecheniiakh. Klin Khirurgiia. 1986;10:29–31. (in Russ.) 9. Sotnikova LS, Udut EV, Nasyrova RF, Tonkikh OS. Modern methods of endometriosis therapy – the experience of visanne use. Problemy Reproduktsii. 2012;(6):34-39. (in Russ.) Romanov Mikhail D., MD, Professor, Professor of the Hospital Surgery Department, National Research N.P. Ogarev Mordovia State University, Saransk, the Rus- sian Federation. https://orcid.org/0000-0002-9646-4007 Kireeva Ekaterina M., PhD, Associate Professor of the Hospital Surgery Department, Thoracic Surgeon, Na- tional Research N.P. Ogarev Mordovia State University, Republican Clinical Hospital № 4, Saransk, the Russian Federation. https://orcid.org/0000-0003-1034-167X Романов Михаил Дмитриевич, д.м.н., профессор, профессор кафедры госпитальной хирургии, На- циональный исследовательский Мордовский госу- дарственный университет имени Н.П. Огарёва, г. Саранск, Российская Федерация. https://orcid.org/0000-0002-9646-4007 Киреева Екатерина Михайловна, к.м.н., доцент кафедры госпитальной хирургии, Национальный исследовательский Мордовский государственный университет имени Н.П. Огарёва, врач-торакальный хирург, Республиканская клиническая больница № 4, г. Саранск, Российская Федерация. https://orcid.org/0000-0003-1034-167X Поступила 17 марта 2017 г. Принята в печать 25 мая 2017 г. Доступна на сайте 5 февраля 2018 г. Arrived 17 March 2017 Accepted for publication 25 May 2017 Available online 5 February 2018 Информация о статье Article history Address for correspondence 430032, The Russian Federation, Saransk, Ulyanov Str., 32, National Research N.P. Ogarev Mordovia State University, Department of Hospital Surgery, Tel. mobile +79279710237, е-mail: [email protected], Romanov Mikhail D. Адрес для корреспонденции 430032, Российская Федерация, г. Саранск, ул. Ульянова, д. 32, Национальный исследовательский Мордовский государственный университет имени Н.П. Огарёва, кафедра госпитальной хирургии, тел. моб. +79279710237, е-mail: [email protected], Романов Михаил Дмитриевич Сведения об авторах Information about the authors © М.Д. Романов с соавт. Легочный эндометриоз