Endometriosi vescicale: a case report

Giorn. It. Ost. Gin. Vol. XXXI - n. 3 Marzo 2009 148 Introduzione L ’endometriosi è una patologia determinata da im- pianti di focolai di tessuto endometriale in siti diversi dalla cavità uterina. L ’endometrio ectopico subisce, durante il ciclo mestruale le stesse modificazioni dell’endometrio in sede normale; di conseguenza i sintomi di questa pa- tologia riguardano quasi esclusivamente la donna in età fertile. L ’endometriosi, infatti, può manifestarsi nella donna tra il menarca e la menopausa, con una più al- ta incidenza nella seconda e terza decade di vita; inte- ressa il 3-10% delle donne fra 20 e 45 anni ed il 25- 35% di quelle sterili (11, 4). I rari casi in menopausa sono determinati da iperestrinismo determinato da una qualsiasi causa (iatrogena, conversione periferica di androstenedione, ecc). Sono stati descritti casi di endometriosi nei siti più disparati anche a distanza dalla pelvi (polmone, cer- vello, pelle, tratto gastrointestinale, ecc.) Nella pelvi, sede più comune, l’ovaio viene interes- sato nel 55% dei casi, il legamento largo nel 35%, lo scavo del Douglas nel 35% ed il legamento utero-sa- crale nell’8% (14). L ’endometriosi del tratto urinario è rara (<1%), ed è prevalentemente localizzata alla vescica (84%); l’uretere, invece, viene interessato nel 15% (16). L ’endometrio ectopico ha la capacità di svilupparsi, infiltrare e disseminarsi in maniera molto simile al tes- suto neoplastico (5). Van Kaam et al. (19) hanno re- centemente dimostrato che l’allele polimorfico +331A del gene per il recettore del progesterone è associato ad un rischio significativamente ridotto di infiltrazio- ne endometriosica. T re teorie patogeniche possono spiegare la presen- za di endometrio ectopico: - Teoria embrionale, proposta da Von Recklin- ghausen (22), sostiene che il tessuto endome- triale ectopico possa avere origine da residui RIASSUNTO: Endometriosi vescicale: a case report. S.R.M. ABRUZZO, T .G. TOMASELLI, G. ZARBO L ’endometriosi vescicale è una patologia non frequente; nei casi di endometriosi pelvica, l’apparato urinario viene interessato nell’1% dei casi circa, con prevalente localizzazione vescicale (84%). Il taglio ce- sareo è una delle possibili cause iatrogene di focolai vescicali isolati di endometriosi. Si riporta il caso di una donna di 36 anni, operata di endome- triosi vescicale dopo 14 anni dal taglio cesareo. S UMMARY: Bladder endometriosis: a case report. S.R.M. ABRUZZO, T .G. TOMASELLI, G. ZARBO Bladder endometriosis is a rare disease. About 1% of women with endometriosis has urinary tract lesions, of which 84% involves the bladder. The caesarean delivery may be the cause of detrusor endome- triosis independently of other pathogenetic factors. We report the case of a 36-year old woman received surgical treat- ment for bladder endometriosis, 14 years after caesarean delivery. KEY WORDS: Endometriosi - Vescica - Ca125. Endometriosis - Bladder - Ca 125. Università degli Studi di Catania Dipartimento di Ostetricia e Ginecologia e Scienze Radiologiche Clinica Ostetrica e Ginecologica (Direttore: C. Montoneri) Azienda Ospedaliero Universitaria Policlinico “G. Rodolico” Catania © Copyright 2009, CIC Edizioni Internazionali, Roma Endometriosi vescicale: a case report S.R.M. ABRUZZO, T.G. TOMASELLI, G. ZARBO © CIC EDIZIONI INTERNAZIONALI embrionali del dotto di Wolf; ciò potrebbe spiegare l’endometriosi in uomini trattati con estrogeni. - Teoria metaplasica, proposta nel 1898 da Iwa- noff, sviluppata da Meyer (12) e suggerita da Dreyfus (7) e Kretschmer (10), si fonda sull’i- dea che l’epitelio endometriale e la sierosa peri- toneale avrebbero origine comune dal mesote- lio celomatico; gruppi di cellule di tale origine, stimolate da fattori sconosciuti (ormonali od infiammatori) potrebbero trasformarsi in cellu- le endometriali, e ciò potrebbe verificarsi perfi- no per l’epitelio della vescica. - Teoria metastatica , è stata proposta da Cullen nel 1897, sostenuta da Sampson (15) e dimo- strata sperimentalmente da Jacobson nel 1922. Gruppi di cellule endometriali con la mestruazio- ne retrograda, attraverso le tube, potrebbero raggiun- gere la cavità addominale e localizzarsi su qualunque organo pelvico. Queste cellule, che possono embolizzare per via linfatica e/o ematica, sono state rinvenute nei vasi ve- nosi e nei linfonodi periuterini (1, 9, 14, 16) e ciò po- trebbe spiegare l’esistenza di localizzazioni extra-pelvi- che. Inoltre, invasione di tessuto endometriale potreb- be verificarsi per contiguità o per estensione diretta, attraverso l’interstizio, dalla parete uterina (12, 14). La diffusione del tessuto endometriale verso altri territori può avere anche una causa iatrogena (istero- salpingografia, miomectomie con apertura della cavità uterina, tagli cesarei, ecc.). È stato dimostrato, infatti, che il taglio cesareo può essere causa di endometriosi del detrusore, indipendentemente da altri fattori pa- togenetici, per impianto di tessuto deciduale (21). Donnez et al. (6) hanno ipotizzato che l’endo - metriosi vescicale si sviluppi da metaplasia di residuo mulleriano. Fedele et al. (8) sostengono che tali nodu- li potrebbero essere l’estensione di lesioni adenomioti- che del miometrio e che, sviluppandosi al di fuori del- l’utero, invadano la vescica. È stato inoltre ipotizzato che i noduli endometriosici della vescica rappresentino una entità patogenetica distinta rispetto alle altre for- me di endometriosi. Tale teoria non è condivisa da So- migliana et al. (18), Anaf et al. (2) hanno dimostrato la presenza di cellule muscolari lisce in tutti i tessuti se- de di focolai endometriosici. Ciò dipenderebbe dalla capacità di differenziazione del mesotelio peritoneale. Vercellini et al. (20) sostengono che la presenza di aree di endometriosi in un contesto ricco di cellule musco- lari lisce, come il muscolo detrusore, potrebbe stimo- lare una reazione iperplastica locale, determinando una proliferazione di questa popolazione cellulare. I sintomi più frequentemente associati all’endo- metriosi sono dismenorrea, metrorragia, algie pelvi- che intermestruali, dispareunia, sterilità, perdita cicli- ca di sangue dagli organi cavi interessati. L ’endo - metriosi vescicale si manifesta con dolore sovrapubi- co, urgenza minzionale, nicturia e disuria, ematuria ciclica, non sempre evidente. Questi sintomi sono identici a quelli della cistite interstiziale, come viene sottolineato da Sircus et al. (17). Il sintomo che per- mette di indirizzare verso una giusta diagnosi è la di- suria associata alla dismenorrea, caratteristica dell’en- dometriosi, ma assente nella cistite interstiziale (3). Sebbene l’ematuria ciclica sia patognomonica del- l’endometriosi vescicale, questa è presente solo nel 20% dei casi. All’inizio l’ematuria è microscopica . L ’esame cistoscopico potrebbe essere risolutivo per una corretta diagnosi, ma non sempre è così, specie in assenza d’invasione della mucosa vescicale da parte dell’endometriosi, che, peraltro, sarà la causa dell’e- maturia. La prima descrizione cistoscopica dell’endometrio- si vescicale è stata fatta da Müller nel 1927 (13). L ’endometriosi vescicale, alla cistoscopia, appare come una lesione sottomucosa edematosa e bluastra, localizzata, nella maggior parte dei casi, posterior- mente al trigono o nella cupola. Nelle donne fertili, la lesione è più evidente subito prima o all’inizio della mestruazione. Le lesioni possono essere estese (supe- riore ad 8 cm) e multiple, ma più comunemente sono singole e del diametro di 1 cm circa. La diagnosi differenziale s’impone con il carcino- ma della vescica, cistite interstiziale, varici, papilloma, angioma od infiammazione focale. T eoricamente la diagnosi potrebbe essere confermata mediante i pre- lievi bioptici, che tuttavia, a volte, sono insufficienti, vista la localizzazione sottomucosa della lesione. Il trattamento principale consiste nell’induzione di amenorrea per lunghi periodi o in modo definitivo. Il trattamento può essere medico (estroprogestini- ci, MAP , danazolo, ecc. in assunzione continua, ana- loghi del GnRh, ecc.), chirurgico (castrazione, isterec- tomia con annessectomia bilaterale e/o parziale rese- zione della vescica interessata, resezione del focolaio vescicale e terapia medica se la donna vuole mantene- re la fertilità) (23) . Caso clinico Il caso riguarda una donna ricoverata presso la Cli- nica Ostetrica e Ginecologica del Policlinico “Gaspa- re Rodolico” dell’Università di Catania. B.E. di anni 36 aveva avuto il menarca all’età di 12 anni con flussi successivi regolari, ogni 28 giorni, du- rata 4-5 giorni, mai dismenorrea. Ha iniziato la vita sessuale all’età di 21 anni, epoca del matrimonio; nel 1993 fu sottoposta a taglio cesareo per gravidanza ge- mellare. 149 Endometriosi vescicale: a case report © CIC EDIZIONI INTERNAZIONALI Dopo alcuni mesi dal ritorno mestruale cominciò ad accusare algie pelviche retropubiche, ingravescenti nel periodo perimestruale, per cui le venne prescritta terapia estroprogestinica, a cicli di 6 mesi, durante i quali si attenuavano le algie pelviche. Nel marzo 2007 la paziente in seguito all’intensi- ficarsi della sintomatologia algica in sede retropubica con disuria e tenesmo vescicale, veniva sottoposta a vi- deo-uretro-cistoscopia, per sospetta fistola vescico-va- ginale, da cui si evidenziava “ …in sede retro-ostiale si- nistra la presenza di una varicosità sottomucosa e di tre piccole aree di mucosa leggermente iperemica, che non so- no specillabili…”. Venne eseguita anche prova con blu di metilene con esito negativo. Le conclusioni furono: “lieve cistite”. Nel mese di maggio 2007, alla sospensione di un ulteriore ciclo terapeutico con estroprogestinici, i do- lori pelvici si sono ulteriormente intensificati con ac- centuazione del tenesmo vescicale, della disuria e del- l’urgenza minzionale, per cui venne sottoposta ad un secondo esame di video-uretro-cistoscopia, che evi- denziava “uretra pervia, collo regolare, normale capacità vescicale. Regolari le pareti vescicali destra, posteriore e la cupola. Il trigono si presenta lievemente asimmetrico per prevalenza dell’emibarra sinistra, sulla quale si eviden- zia un ostio ureterale regolare ed un secondo ostio più la- terale, entrambi eiaculanti urine chiare. In sede retro- ostiale sinistra e sulla parete laterale sinistra… sono pre- senti piccole vegetazioni papillari, molto sottili e punteg- giate da petecchie emorragiche…vengono effettuate prese bioptiche multiple sulla parete laterale sinistra”. Il refer- to istologico deponeva per “cistite acuta edematosa e congesta con infiltrato linfocitario, rari eosinofili e ma- stociti”. Nel mese di luglio venne eseguita ecografia pelvi- ca. Il referto descriveva “vescica bene distesa con presen- za di ispessimento ipoecogeno, disomogeneo della parete vescicale di circa 3×1 cm di non univoca interpretazio- ne, meritevole di proseguimento dell’iter diagnostico… utero normoverso flesso di regolare volumetria. Annessi nei limiti”. Nel mese di agosto venne eseguito esame TC che mostrò“vescica a pareti irregolarmente ispessite, disomo- geneamente vascolarizzate, specie in sede postero-laterale sinistra, con iperdensità-ipervascolarità dell’adipe peri- vescicale senza sicuro piano di clivaggio con la parete an- teriore dell’utero… Doppio distretto ureterale a sini- stra… presenza di linfonodi iperplastici sub centimetrici a carico delle stazioni iliache specie a sinistra…”. Il 28 ottobre 2007 la paziente veniva ricoverata presso questa Clinica, dove all’esame obiettivo gineco- logico veniva riscontrato “utero antiflesso di volume normale al davanti del quale si riscontra una struttura fibrosa dolente del diametro di 4 cm”. L ’ecografia endo- vaginale “utero antiflesso retroverso con pareti ispessite per fibrosi; diametro longitudinale 8,5 cm; antero-poste- riore 4,5 cm; latero-laterale 6,2 cm. A livello della plica vescico-uterina area ecogena, vascolarizzata di 32×25×20 mm, che non sembra far corpo con l’utero. Annessi normali” (Fig. 1). Gli esami di routine hanno evidenziato marcatori tumorali (CEA, CA 125, CA 19.9) negativi. All’esame emocromocitometrico: globuli rossi 3,4×10 6; Hb 8,4 g/dl; HCT 24,1%; volume globulare 70,2 fl; globuli bianchi 23,03×10 3 ; neutrofili 93,4%; linfociti 4,5%. Data la sintomatologia e gli esami sopraesposti, la vascolarizzazione della massa, evidenziata sia con la TC che con l’ecografia endovaginale, il sospetto dia- gnostico fu di focolaio endometriosico della vescica, anche se l’alto numero di leucociti con prevalenza di neutrofili ed il TC avrebbero potuto far avanzare l’ipotesi di presenza di un corpo estraneo senza filo ra- diopaco. Il 29 ottobre 2007 la paziente veniva sottoposta ad intervento chirurgico con incisione della parete addo- minale secondo Phannestil. L ’utero e la vescica erano saldamente adesi fin so- pra l’inserzione dei legamenti rotondi. La vescica venne staccata dalla parete anteriore del- l’utero fino al terzo superiore della vagina. Si riscon- trava presenza di tessuto infiltrante la vescica del dia- metro di circa 4 cm; tale tessuto era duro e friabile, per cui si eseguiva resezione della vescica infiltrata, in- cludendo una parte del trigono. Il tessuto asportato venne inviato per esame isto- logico intraoperatorio. In cavità vescicale si evidenzia- vano tre osti ureterali, uno a destra e due a sinistra. Quello mediale del lato sinistro era al margine della resezione effettuata. L ’uretere destro e l’uretere media- le sinistro venivano cateterizzati con doppio J. I due cateteri ureterali venivano solidarizzati ad un catetere 150 S.R.M. Abruzzo e Coll. Figura 1 © CIC EDIZIONI INTERNAZIONALI 151 Endometriosi vescicale: a case report di Foley a tre vie, la vescica fu chiusa a punti staccati introflettenti. Il referto istologico intraoperatorio de- poneva per focolai di endometriosi. Vescica e parete uterina furono separate con un lembo peritoneale. Applicato un drenaggio nello spa- zio vescico-uterino, la parete è stata suturata a strati. Il drenaggio dello spazio vescico-uterino è stato ri- mosso in 10 a giornata; i cateteri ureterali sono stati ri- mossi in 13a giornata insieme al catetere vescicale a tre vie, sostituito da uno a due vie. La terapia medica post- chirurgica è stata gentamicina (80 mg/12 h) e clindami- cina fosfato (600 mg/12 h) per 3 giorni, successivamen- te piperacillina + tazobactam (2 g/12 h) per 8 giorni; combinazione estroprogestinica monofasica in continuo è stata somministra da subito dopo l’intervento. Il decorso post-operatorio è stato afebbrile e la pa- ziente è stata dimessa in 15 a giornata mantenendo il catetere vescicale, rimosso dopo 15 giorni. Alla dimissione è stata prescritta terapia con ana- loghi del GnRh (leuprorelina 11,5 mg) da ripetere do- po 90 giorni dalla prima somministrazione. Successivamente alla rimozione del catetere, la minzione è stata spontanea ma molto frequente, con emissione di non più di 150 cc di urina. A quattro mesi dall’intervento la minzione è stata regolare con capacità vescicale fino a 300 cc. Il ritor- no mestruale è stato il 20 giugno 2008, dopo 4 mesi dalla seconda somministrazione di leuprorelina, ed i flussi successivi sono stati regolari. In atto non riferisce sintomatologia disurica e al- gica, né fuori né durante i flussi mestruali. Commento L ’endometriosi vescicale è una entità patologica di non frequente riscontro che riconosce numerose cau- se eziopatogenetiche come esposto in premessa. Nel caso a noi accorso, per addivenire ad una con- clusione diagnostica ed effettuare un trattamento (probabilmente) adeguato sono passati diversi anni dall’inizio della sintomatologia. Ciò sta a dimostrare quanto subdola possa essere l’evoluzione fino quando non si evidenziano sintomi “patognomonici” quale l’ematuria catameniale. Anche gli esami strumentali, inclusa la biopsia del- la mucosa vescicale sono stati disorientanti, in quanto l’endometriosi non aveva raggiunto la mucosa stessa. Solo l’esame ecografico, evidenziando la vascola- rizzazione della massa infiltrante il detrusore ha fatto pensare alla possibilità di un probabile focolaio endo- metriosico secondario al taglio cesareo, pur facendo avanzare altre ipotesi tra cui quella neoplastica o di corpo estraneo. Per poter avanzare l’ipotesi di guarigione, il tempo trascorso dall’intervento è breve, ma si potrebbe spe- rare in ciò, in quanto trattasi di lesione unica succes- siva ad impianto endometriale post-cesareo. 1. ABESHOUSE BS, ABESHOUSE G. Endometriosis of the uri- nary tract. J Int Coll Surg 34:43-63; 1960. 2. ANAF V , SIMON P , FAYT I, NOEL J. Smooth muscles are fre- quent components of endometriotic lesions . Hum Reprod 2000; 15:767-71. 3. BOGART L, BERRY S, CLEMENS JQ. 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