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El compromiso intestinal por endometriosis se reporta en el 3 al 37% de todas las pacientes. Si bien es una patología benigna, se describe la posible transformación maligna, considerándose extremadamente rara en la localización intestinal, describiéndose aproximadamente 50 casos en la literatura. Reportamos el diagnóstico de adenocarcinoma endometrioide originado en endometriosis ileal en una paciente de 44 años con antecedente de endometriosis, diagnóstico que fue corroborado por el estudio de inmunohistoquímica. Es importante establecer el correcto diagnóstico e instaurar la terapia adecuada debido a la posibilidad de confusión con neoplasias primarias del tracto gastrointestinal.