術前に鑑別し得た骨盤腹膜子宮内膜症性嚢胞の1例

術前に鑑別し得た骨盤腹膜子宮内膜症性嚢胞の1例 言語: Japanese 出版者: 静岡産科婦人科学会 公開日: 2022-03-23 キーワード: extra ovarian endometrioma, laparoscopic surgery, diagnosis 作成者: 向, 亜紀, 成味, 恵, 中山, 毅, 菊池, 卓 メールアドレス: 所属: メタデータ http://hdl.handle.net/10271/00004092URL 静岡産科婦人科学会雑誌 (ISSN 2187 -1914) 2022 年 第 11 巻 第 1 号 51頁 51 術前に鑑別し得た骨盤腹膜子宮内膜症性嚢胞の 1 例 A case of pelvic peritoneal endometrioma predicted before surgery JA 静岡厚生連 静岡厚生病院 産婦人科 1)，浜松医科大学産婦人科学教室 2) 菊池レディースクリニック 3) 向 亜紀 1)、成味 恵 2)、中山 毅 1)、菊池 卓 3) Department of Obstetrics and Gynecology, Shizuoka Kosei Hospital1) Department of Obstetrics and Gynecology, Hamamatsu University School of Medicine2) Kikuchi Ladies clinic3) Aki MUKAI1), Megumi NARUMI2), Takeshi NAKAYAMA1), Suguru KIKUCHI3) キーワード：extra ovarian endometrioma、laparoscopic surgery、diagnosis 〈概要〉 子宮内膜症が卵巣外で嚢胞形成することは稀で ある。今回、術前検査で内膜症性嚢胞が疑われ、 腹腔鏡下摘出術により骨盤腹膜子宮内膜症性嚢 胞と診断された症例を経験した。 【症例】35歳、 2 妊 0 産。挙児希望で近医を受診し骨盤内腫瘤 を指摘され、精査目的に当院紹介となった。経 腟超音波検査上両側卵巣は正常で、それらとは 別に 5 cm 大の腫瘤が子宮背側にあり、MRI 検 査上変性子宮筋腫あるいは内膜症性嚢胞が疑わ れた。確定診断目的の腹腔鏡下摘出術を施行す ると、子宮・両側付属器は肉眼的に正常で、腫 瘤は骨盤腹膜子宮内膜症性嚢胞と診断された。 【結論】両側卵巣と離れて描出された骨盤内腫 瘤であっても、MRI で典型的な内膜症性嚢胞 の信号を示すものは卵巣外内膜症性嚢胞も鑑別 の一つである。 Abatract It is unusual for endometriosis to form an extra-ovarian endometrioma. We presented a case of pelvic peritoneal endometriotic cyst, which pre -operatively was thought to be an extra-ovarian endometrioma. After a laparoscopic surgery, pathological examination revealed the mass to be a pelvic peritoneal endometrioma. [Case] A 35 -year- old G2P0 woman visited a clinic hoping to get pregnant. She was diagnosed of a peritoneal cyst and came to our hospital for a detailed examination. Using sonography, a mass of about 5 cm was detected in the posterior uterus, and both ovaries were normal. The MRI study suggested that the mass was either a denaturing myoma of the uterus or a secondary-ovarian endometrioma. We performed a laparoscopic operation for excision of the mass and sent it for a pathological examination. We did not detect any abnormal finding in the uterus and both adnexa. A diagnosis of an endometriotic cyst was made following the pathological examination. [Conclusion] We finally reached a definitive diagnosis by laparoscopic 静岡産科婦人科学会雑誌 (ISSN 2187 -1914) 2022 年 第 11 巻 第 1 号 52頁 52 operation. This suggested that extra -ovarian endometrioma may be considered when a pelvic mass that is far from both ovaries is found, and MRI showed a typical endometriotic sign. 〈緒言〉 子宮内膜症は女性の 5-10 ％に生じる良性疾 患であり 1)、日常診療で比較的見ることの多い 疾患である。月経困難症の主原因であり、不妊 症の原因になることも多い 2)。子宮内膜症は 様々な部位に生じ、卵巣や腹膜、腸管にも病変 を有することがある。しかし、卵巣以外で嚢胞 性腫瘤を形成することは稀であり、術前に卵巣 外内膜症性嚢胞と診断することは困難である。 今回、子宮背面の骨盤内腫瘤に対し、卵巣外内 膜症性嚢胞も鑑別診断の一つと考え腹腔鏡下手 術を行った結果、骨盤腹膜子宮内膜症性嚢胞と 診断された症例を経験した。過去の卵巣外内膜 症性嚢胞 10 例についてまとめた考察を加えて 報告する。 〈症例〉 35 歳、2 妊 0 産 主訴：挙児希望、骨盤内腫瘤 妊娠歴：人工妊娠中絶 1 回、自然流産１回 月経歴：初経 12 歳、月経周期 27 日・整、月 経量少 既往歴：特記すべきことなし 現病歴：挙児希望にて不妊クリニックを受診し たところ、経腟超音波検査上 5 cm 大の骨盤内 腫瘤影を指摘され、精査加療目的に当院紹介と なった。 初診時所見 腟鏡診：子宮腟部に異常所見なし 内診：子宮は鶏卵大、前屈、可動性は不良 血液検査：LDH 124 U/L, CEA 0.8 ng/mL, CA19-9 5.3 U/mL, CA125 12.1 U/mL 経腟超音波検査上、子宮背側に 5 cm 大の腫瘤 を認めるが、両側正常卵巣を確認することがで きた。境界明瞭な腫瘤の内容は均一、低輝度で あり、充実部分はみられなかった（図 1）。両 側卵巣と腫瘤の連続性はないと考えられた。 図 1 超音波断層法検査 子宮背側に腫瘤を認めた。 精査のため MRI 検査を行った。子宮背側に境 界明瞭な約 52 mm の腫瘤が存在し、T1 強調 やや高信号を呈し、T2 強調画像では不均一な 高信号で描出された。脂肪抑制効果はなく、拡 散強調画像は高信号 であった（図 2）。左正常 卵巣は確認できたが、右卵巣は不明瞭であった。 静岡産科婦人科学会雑誌 (ISSN 2187 -1914) 2022 年 第 11 巻 第 1 号 53頁 53 図 2 MRI 画像 子宮背側の腫瘤 上: T2 強調画像 不均一な高信号を呈した 中: T1 強調画像 淡い高信号を呈した 下: T1 強調画像（脂肪抑制） MRI 検査上は変性子宮筋腫あるいは内膜症性 嚢胞の疑いであった。確定診断には摘出術が必 要であったが、月経困難症症状はなく、腫瘤の 大きさも茎捻転予防を必要とする大きさではな く、腫瘤が卵巣由来であった場合の手術による 卵巣予備能低下が危惧された。そのため、前医 不妊クリニックにおける卵胞刺激と採卵、凍結 卵保存を施行後に再度腫瘤を評価することと なった。 クエン酸クロミフェンによる卵胞刺激と採卵、 により凍結卵 5 個を得て、当院初診時より 5 か 月後に当院再診となった。 再度 施行した MRI 検査では、腫瘤は約 34 mm に縮小してい た（図 3）。信号強度は初回検査と同様であり、 両側卵巣は腫瘤と離れた場所に正常に描出され、 変性子宮筋腫あるいは副卵巣の内膜症性嚢胞が 疑われた。妊娠前に確定診断行うことが妥当と 考え、本人の強い希望もあり、腹腔鏡下手術の 方針となった。 A C B 静岡産科婦人科学会雑誌 (ISSN 2187 -1914) 2022 年 第 11 巻 第 1 号 54頁 54 図 3 不妊治療後、再診時の MRI 画像 A: T2 強調画像 腫瘤は縮小した。 B: T2 強調画像 腫瘤と離れた部位に右卵巣を 認めた。 C: T2 強調画像 腫瘤と離れた部位に左卵巣を 認めた。 手術所見：全身麻酔下に、載石位をとり、臍正 中に縦切開を行い 、オープン 法で 12 mm ト ロッカーを挿入した。気腹を開始し、ダイアモ ンド位に 5 mm ポートを配置した。腹腔内所 見は、子宮および両側卵巣は正常大であり、子 宮漿膜下筋腫や卵巣内膜症性嚢胞の所見は認め なかった。子宮背面 と S 状結腸腸間膜が癒着 しており、左卵管峡部はその癒着に巻き込まれ て直角に引き連れていた。腸間膜を剥離すると、 黄色で表面円滑の腫瘤が子宮背面に付着してい た。腫瘤周囲に明らかな栄養血管は認めず、腫 瘤と左卵巣とは近接していたが、連続性は認め なかった（図 4）。 腫 瘤の子宮背面から の剥離 は容易であったが剥離の際に腫瘤の一部が破綻 し、チョコレート様の内容液が漏出した。腫瘤 核出を行い、腫瘤を臓器収容袋に収容し、臍部 より体外へ回収した。手術時間は 1 時間 15 分、 出血量 12 g であった。骨盤内に摘出した嚢胞 以外に、明らかな内膜症病変は認めず r- ASRM 分類 8 点であった。病理組織学的検査 は、子宮内膜症性嚢胞であった。 術後 4 日目に 術後合併症を認めず、退院と なった。前医にて凍結融解胚移植によって妊娠 が成立した。 図 4 腹腔内所見 塗りつぶした▲で囲まれた部位に腫瘤は両側卵 巣とは離れた部位に存在し、内溶液はチョコ レート様であった。 〈考察〉 子宮内膜症の発症機序は、子宮内膜移植説、 体腔上皮化生説など様々な説が唱えられている が、いまだ十分に解明されてはいない。 Nisolle ら 3)は、子宮内膜症病変の発症機序は 卵巣、骨盤腹膜、直腸腟中隔でそれぞれその発 症機序が異なるという説を提唱しており、その 中で骨盤腹膜は子宮内膜移植説にて子宮内膜症 が発症し、卵巣子宮内膜症性嚢胞は体腔上皮仮 性説により発症すると考察されている。本症例 と同様に卵巣外で内膜症性嚢胞を生じた症例に おいては、その嚢胞形成という特徴から、卵巣 内膜症性嚢胞と同様に体腔上皮仮性説を支持す る文献が多い 4)-6)。本症例も骨盤腹膜に生じて いるが嚢胞形成をした内膜症性嚢胞であり、上 皮化生説の可能性も考えられるが、本症例から その確定は不可能である。今後の卵巣外内膜症 性嚢胞症例の蓄積とその特徴の解明が待たれる。 子宮内膜症は卵巣以外に腫瘤を形成すること は一般的ではないことから、術前に卵巣外内膜 症性嚢胞を積極的に疑うことは困難である。そ の発症頻度を示した報告は見当たらず、医学中 央雑誌での「卵巣外子宮内膜症性嚢胞」 「骨盤 静岡産科婦人科学会雑誌 (ISSN 2187 -1914) 2022 年 第 11 巻 第 1 号 55頁 55 腹膜子宮内膜症性嚢胞」を検索語として用いた 検索によれば、卵巣外内膜症性嚢胞の報告は 9 文献 10 症例であった。本症例も術前の MRI 検査で典型的な内膜症性嚢胞の信号を呈してい たが、正常卵巣が腫瘤と離れて位置していたこ とから、鑑別疾患の一つとなっていたが内膜症 性嚢胞を強く疑うことは困難であり、確定診断 を目的として手術を施行した。術前に内膜症性 嚢胞を積極的に疑うことができれば、手術の回 避も可能となるかもしれない。 術前に卵巣外内膜症性嚢胞を強く疑う因子が あるかを検討するために、術前検査結果の詳細 の記載を確認できた卵巣外内膜症性嚢胞 9 文 献 10 症例の詳細をまとめ（表 1）、 特 にMRI 検査所見に着目した。年齢は 34～63 歳であり、 過去の報告中、術前に内膜症性嚢胞を積極的に 疑われた症例はなく、確定診断目的に全例で摘 出術を施行されていた。また、内膜症性嚢胞以 外に子宮内膜症病変が指摘されていない症例が 9 例と多かった。MRI 検査において、全症例 で T1 強調高信号、T2 強調で低信号から高信 号と様々な信号強度を示し、脂肪抑制では、記 載のあった 4 症例すべてで脂肪抑制を認めず、 6 症例では記載がなかった。MRI 画像の信号 強度を記載してあった 9 例中 8 例で術前の MRI 検査では腫瘤内容液が血液成分の信号を 示す典型的な内膜症性嚢胞の信号を呈していた。 典型的な血液像を示さなかった 1 例は子宮内 膜症由来の粘液性癌症例であった 7)。本症例で も、術前の MRI 検査にて T1 強調、T2 強調と もに高信号で、脂肪抑制効果なしの典型的な内 膜症性嚢胞を示す MRI 検査所見であった。ま た腫瘤は両側卵巣とは離れていた。以上から、 MRI 検査にて内膜症性嚢胞の特徴を有してい る腫瘤は、両側卵巣と連続性がなくとも、また 子宮内膜症による臨床症状がなくとも術前に卵 巣外内膜症性嚢胞を鑑別に挙げることができる と考えられた。 卵巣外内膜症性嚢胞に対する外科的摘出の適 応のコンセンサスはない。しかし卵巣内に発生 する内膜症性嚢胞と同様に、嚢胞を形成するこ とから異型・悪性化の発生母地となる可能性が 推測される 13）。過去の卵巣外内膜症性嚢胞報 告例のうち、竹内ら 8)と Marchand ら 10)は悪 性転化した症例を報告しており、柳らは異型を 伴う症例を報告している 5)。術前検査で異型や 悪性腫瘍が疑われる場合や確定診断を必要とす る場合は、外科的摘出による病理組織学的検査 が必要であると考えられる。卵巣外内膜症性嚢 胞は、卵巣とは離れているため外科的手術によ り妊孕性を低下させる可能性は無く、むしろ手 術による子宮内膜症腹膜病変の除去が妊孕性を 改善させる可能性もある 14)。報告された 10 症 例のうち報告年の 新しい 7 例では腹腔鏡下あ るいは腹腔鏡補助下手術を施行されていた。腹 腔鏡下手術は低侵襲で十分な腹腔内検索が可能 であるため、卵巣外内膜症性嚢胞症例にも有用 である。 結論 卵巣外内膜症性嚢胞は稀であるが、腫瘤が正 常卵巣と連続性のないものでも MRI 検査にて 典型的な内膜症性嚢胞の特徴を示す場合は、鑑 別疾患の一つと考えるべきである。確定診断に は腹腔鏡下手術が有用である。 静岡産科婦人科学会雑誌 (ISSN 2187 -1914) 2022 年 第 11 巻 第 1 号 56頁 56 表 1 卵巣外子宮内膜症性囊胞 10 症例の詳細（医学中央雑誌データベースより抽出） 〈参考文献〉 1) 平田哲也. 第 2 章 生殖内分泌 2. 子宮内 膜症, 希少部位子宮内膜症. 産と婦 2021; 88 増 刊号: 202-209 2) Minici F, Tiberi F, Tropea A , et al. Endometriosis and human infertility: a new investigation into the role of eutopic endometrium. Hum Reprod 2008; 23: 530―537 3) Nisolle M. Donnez J . Peritoneal endometriosis, ovarian endometriosis, and adenomyotic nodules of the rectovaginal septum are three different entities. Fertil Steril 1997; 68: 585-596 4) 浜口大輔, 荒木裕之, 吉田至幸, 他. 膀胱子 宮窩腹膜から発生したと考えられた巨大内膜症 性嚢胞の 1 例. 日エンドメトシオーシス会誌 2014; 35: 174-178 5) 柳絢子, 竹重諒子, 田中舞, 他. 異型を伴う 骨盤腹膜子宮内膜症性嚢胞の 1 例. 関東産婦誌 2021 ; 58 ; 87-91 6) 尾崎景子, 山本晃人, 峯克也, 他. 後腹膜に 発生した子宮内膜症性嚢胞の 1 症例. 日エンド メトリオーシス会誌 2011 ; 32 : 180-184 7) 高田治奈, 小島淳美, 伊藤昌春, 他. 大網お よび傍大動脈領域に腫瘤を形成した異所性子宮 内膜症の一例 . 現代産婦人科 2009; 58: 249- 254 8) 竹内梓, 岡本真知 水島大一, 他. 異所性子 宮内膜症由来と考えられた後腹膜悪性腫瘍の 1 例. 日エンドメトリオーシス会誌 2010; 31: 168-170 9) 高橋千波, 小泉美奈子, 藤本明晃久, 他. 診 断に苦慮した卵巣外子宮内膜症性嚢胞の 2 症 例. 関東産婦誌 2012; 49: 543-548 10) Marchand E, Hequet D, Thoury A, et al. Malignant transformation of superficial peritoneal endometriosis lesion. BMJ Case Rep 2013; 2013: 007730 静岡産科婦人科学会雑誌 (ISSN 2187 -1914) 2022 年 第 11 巻 第 1 号 57頁 57 11) 福岡佳代, 左時江, 永井美和子, 他. 膀胱子 宮窩に孤立性に存在した子宮内膜症性嚢胞の 1 例. 東京産婦誌 2014 ; 63 : 234-238 12) 長尾有佳里 猪飼恵, 坂堂美央子, 他. 診断 および治療に腹腔鏡下手術が有用であった卵巣 外子宮内膜症性嚢胞の 1 例. 日産婦内視鏡学会 2017 ; 33: 173-177 13) Kobayashi H, Yamada Y, Kawahara N, et al. Integrating modern approaches to pathogenetic concepts of malignant transformation of endometriosis. Oncol Rep. 2019; 41: 1729-1738 14) Opoien HK, Fedorcsak P, Byholm T, et al. Complete surgical removal of minim al and mild endometriosis improves outcome of subsequent IVF/ICSI treatment. Reprod Biomed Online 2011; 23: 389-395