{"paper_id":"6feeb8dd-1323-4e8b-82a3-53a98e2a6d0d","body_text":"29\n비디오 흉강경 수술로 완치된 월경성 객혈\n한림대학교 의과대학 1내과학교실, 2병리학교실, 3흉부외과학교실\n조창범1, 김동규1, 김창환1, 박지영1, 이석원1, 장승훈1, 정기석1, 전선영2, 이재웅3\nCatamenial Hemoptysis Treated by Video-assisted Thoracoscopic \nSurgery\nChang Beom Cho, M.D. 1, Dong-Gyu Kim, M.D. 1, Changhwan Kim, M.D. 1,  J i  Y o u n g  P a r k ,  M . D .1, Seok Won \nLee, M.D. 1, Seung Hun Jang, M.D. 1, Ki-Suck Jung, M.D. 1, Sun-Young Jun, M.D. 2, Jae Woong Lee, M.D. 3\nDepartments of 1Internal Medicine, 2Pathology, 3Thoracic and Cardiovascular Surgery, Hallym University College of Medicine, \nChuncheon, Korea\nCatamenial hemoptysis is a rare condition that ’s characterized by recurrent hemoptysis occurring in associatio n \nwith menstruation, and this is associated with the presence of intrapulmonary or endobronchial endometrial tissue. \nThe diagnosis of pulmonary endometriosis can be made according to a typical clinical history and with exclusion \nof other causes of recurrent hemoptysis. Treatment of pulmonary  endometriosis can be medical or surgical; \nhowever, the optimal management of this condition is still a matter of debate. Medical therapy may be problematic, \ndue to recurrence of symptoms despite hormonal ablation, and ad verse effects from long-term hormone therapy \ncan also be a problem. We report here on a case of pulmonary en dometriosis in a 23-year-old woman who \npresented with hemoptysis that occurred during the first 3 days of menstruation, and this happened over a 4 month \nperiod. She was successfully treated by video-assisted thoracos copic surgery (VATS). No more hemoptysis was \nnoted during 12 months of follow-up.  (Tuberc Respir Dis 2008;65:29-33)\nKey Words: Catamenial hemoptysis, Pulmonary endometriosis, Video-assisted  thoracoscopic surgery (VATS)\nAddress for correspondence: Dong-Gyu Kim, M.D.\nDivision of Pulmonary, Allergy and Critical Care Medicine, \nDepartment of Internal Medicine, Hallym University Sacred \nHeart Hospital, 896, Pyeongchon-dong, Dongan-gu, Anyang \n431-070, Korea\nPhone: 82-31-380-3715, Fax: 82-31-381-3973\nE-mail: dongyu@hallym.ac.kr\nReceived: Jul. 8, 2008\nAccepted: Jul. 14, 2008\n서   론 \n  자궁내막증은 가임기 여성에서 골반통, 불임으로 나타\n나는 비교적 흔한 양성 부인과적 질환으로, 자궁 밖의 골\n반강 내부와 소화기관, 심낭, 뇌, 폐 등 골반강 외부의 장\n기에서 자궁 내막 조직의 증식에 의하여 각각 다른 증상을 \n일으킨다. 월경성 객혈은 폐실질 내부 또는 기관지의 자\n궁내막증에 의해 생리와 동반되어 발생하는 객혈로 생리\n기간이 끝나면 자연히 소실되는 드문 질환이다. 폐 자궁\n내막증의 임상양상은 객혈, 무증상의 소결절, 기흉, 혈흉 \n등으로 나타날 수 있다\n1. 폐 자궁내막증의 조직병리학적 \n확진은 약 1/3에서만 보고되고 있으므로, 그 진단은 조직\n학적 확인과는 상관없이 월경과 연관되어 주기적으로 발\n생하는 반복적인 객혈 등의 특징적인 임상 증상과 기관지 \n내시경, 흉부 전산화 단층촬영, 자기공명영상, 폐 환기-관\n류 스캔, 폐혈관 조영술 등을 시행하여 객혈을 일으킬 수 \n있는 다른 원인질환을 감별한 후 내리게 된다\n2.\n  저자들은 4개월 동안 매달 월경과 동반된 객혈을 주소\n로 내원한 23세의 폐 자궁내막증 환자에서 기관지경 검사 \n및 흉부 전산화 단층촬영으로 병소를 확인하고 비디오 흉\n강경 수술로 절제하여 치료한 예가 있어 문헌고찰과 함께 \n보고하는 바이다. \n증    례\n  환 자 : 23세 여자\n  주 소 : 주기적으로 반복되는 객혈\n  현병력: 특별한 기저질환 없었던 환자로 내원 2개월 \n전부터 매달 월경과 함께 시작되는 기침과 객혈을 주소로 \n내원하였다. 객혈은 월경 시작일부터 시작되었으며 3∼4\n일간 지속되었다. 객혈은 하루에 4∼5회 가량 있었고 양은 \n\nCB Cho et al: Catamenial hemoptysis treated by VATS\n30\nFigure 2. A chest HRCT image obtained during the patient's menstrual per iod shows consolidation and ground glass \nopacity at the lateral and posterior basal segment of right low e r  l o b e  ( A ) .  2  m o n t h s  l a t e r ,  t h e  o t h e r  c h e s t  C T  i m a g e\nshows aggravation of consolidat ion and ground glass opacity at the same segments (B).\nFigure 1.  Preoperative chest x-ray shows no abnormal \nfinding.\n100 ml 미만이었으며, 월경이 끝나면 객혈이 없어졌다.\n  과거력: 3년 전 인공 유산의 경력이 있는 것 외에 특\n이 사항 없었다.\n  진찰 소견: 입원 당시 혈압은 110/70 mmHg, 맥박은 \n72회/분, 호흡수는 15회/분, 체온은 36.5oC로 안정적이었\n고 의식은 명료하였다. 흉부검사에서는 정상적인 기관지\n음과 폐음이 청진되었고, 심음도 정상이었다. 그 외 특별\n한 이상소견은 없었다.\n  검사실 소견: 입원 당시 말초혈액검사는 백혈구 \n5,000/mm3 (호중구 48.9%, 림프구 43.3%, 단핵구 6.8%), \n혈색소 13.2 g/dl, 혈소판 236,000/mm3이었다. 혈액화학\n검사, 소변 검사 및 심전도 검사에서 특이소견 없었으며, \n동맥혈 가스분석도 pH 7.41, PaCO2 40.7 mmHg, PaO2 \n86.9 mmHg, HCO3 25.1 mmol/L, 산소포화도 99%로 정\n상이었다. 객담 결핵균 도말 검사 및 세포진 검사에서도 \n이상소견 보이지 않았다.\n  방사선 소견: 최초 시행한 단순 흉부 방사선 사진은 \n정상이었다(Figure 1). 고해상 흉부 전산화 단층촬영에서 \n종격동 림프절 비대나 흉수는 없었고, 우하엽에서 경화 \n및 간유리 혼탁 소견이 관찰되었다(Figure 2A).\n  임상 경과: 기관지내시경을 실시한 결과 우하엽 기관\n지에서 혈관이 다소 확장되어 보이는 것 외에 특별한 이상 \n소견은 관찰되지 않았다(Figure 3A). 환자는 더 이상의 출\n혈은 없어서 외래에서 추적관찰하기로 하였으나 2개월 후 \n월경과 동반된 객혈이 재발하여 입원하였다. 입원 후 다시 \n시행한 기관지내시경에서 우하엽의 기저분절에서 선홍색\n의 피가 배출되는 것을 확인하였으나 다른 부위에서 출혈\n의 증거는 없었다(Figure 3B, C). 월경주기에 따라 객혈이 \n반복되어 자궁내막증에 의한 출혈을 의심하고 3차원 전산\n화 단층 촬영을 시행한 결과 2개월 전보다 우하엽의 외저\n분절과 후저분절에서 간유리 혼탁 음영의 크기가 증가되었\n음이 관찰되었다(Figure 2B). 월경과 동반된 객혈이라는 \n특징적인 임상적 양상과 방사선학적 소견으로 미루어 폐 \n자궁내막증으로 진단하였고, 가임기의 미혼 여성이어서 \n\nTuberculosis and Respiratory Diseases Vol. 65. No. 1, Jul. 2008\n31\nFigure 3. Engorged blood vessels were noted in the right lower lobar bro nchus (A). 2 months later, a small amount\no f  f r e s h  b l o o d  w a s  c o m i n g  o u t  f r o m  t h e  b a s a l  s e g m e n t  o f  t h e  r i gh t  l o w e r  l o b e  ( B ,  C ) .\n약물치료보다는 수술적 치료를 하기로 결정하였다. 생리 \n시작 1일째에 비디오 흉강경 수술을 시도하였고, 수술 시\n야에서 우하엽 외저분절에 5×5 cm 가량의 암적색 출혈 \n병변이 관찰되어 비디오 흉강경을 통한 우하엽절제술을 \n시행하였다. 그 후 환자는 특별한 합병증 없이 수술 후 \n6일째에 퇴원하였으며, 수술 12개월 후인 현재까지 객혈의 \n재발을 보이지 않고 건강하게 지내고 있다.\n  조직 병리 소견: 절제된 우하엽의 단면에서 육안상\n으로 다수의 암적색 반점을 관찰할 수 있었다. 또한 조직 \n표본을 광학현미경으로 살펴보았을 때 폐실질과 폐포 내\n에 출혈과 혈종이 광범위하게 관찰되었다. 세기관지 주위\n와 격막의 혈관들은 확장되어 있었고 울혈의 소견도 보였\n다. 자궁내막조직은 확인할 수 없었지만 폐포강 내에 혈\n철소를 함유하고 있는 대식세포(hemosiderin-laden mac-\nr o p h a g e ) 를  다 수  관 찰 할  수  있 었 다 ( F i g u r e  4 ) .\n고   찰 \n  월경성 객혈은 폐실질 자궁내막증에 의해 발생하는 드\n문 질환이다. 폐 자궁내막증은 침범하는 조직의 위치와 \n범위에 따라 기흉(73%), 혈흉(14%), 객혈(7%), 무증상의 \n결절(6%) 등 다양한 증상으로 나타날 수 있다\n1.\n  지금까지의 보고를 살펴보면 월경성 객혈은 주로 젊은 \n여성에서 월경 시작 1\n∼2일 후에 증상이 발생하는 특징을 \n보인다. 가장 흔한 증상은 흉통으로 환자의 90%에서 경험\n하며, 호흡곤란은 약 1/3의 환자에서 나타난다.\n  폐실질 자궁내막증의 발생 기전은 아직도 논란의 여지\n가 많지만 현재까지는 폐 색전증의 발생 기전과 비슷하게 \n인공유산이나 제왕절개 등의 외상에 의하여 자궁내막조\n직이 혈류를 타고 이동하다가 폐의 여과작용에 의하여 미\n세색전증이 발생하는 가설로 설명되고 있다\n3. 본 증례에\n서도 인공유산의 과거력이 있어 자궁내막조직의 미세색\n전증이 폐실질 자궁내막증 발생과 관련되었을 가능성이 있다.\n  자궁내막증에 의한 월경성 객혈의 진단은 자궁내막 조\n직의 병리조직학적 확인이 필요하지만 조직검사가 어려\n운 경우가 많으므로 자세한 병력청취가 가장 중요하며, \n특징적인 병력이 있고 객혈을 일으킬 수 있는 다른 원인질\n환들을 배제하면 진단이 이루어진다\n2.\n  흉부 방사선학적 소견이 폐실질 자궁내막증의 위치 확\n인에 도움이 될 수 있지만 월경 주기에 따라서 정상 소견\n으로 보인다. 흉부 전산화 단층촬영이나 자기공명영상은 \n흉부 단순촬영에서 확인하지 못하는 폐실질 자궁내막증\n의 위치 확인에 보다 도움이 된다. 폐실질 자궁내막증의 \n흉부 전산화 단층촬영의 소견은 불명확 또는 명확한 혼탁 \n음영, 결절 음영, 얇은 벽을 가진 공동, 또는 수포 형성 \n등으로 나타날 수 있다\n4. 자기공명영상은 폐실질 병변과 \n흉막 병변을 감별하는데 전산화 단층촬영에 비해 더 뛰어\n난 영상을 보여줄 수 있다. T2 강조 영상에서 월경 주기에 \n따라서 크기가 커지는 고강도 병변을 보이며 조영제 사용\n시 더욱 명확한 조영 증강을 나타낸다\n5. 한편 대부분의 폐\n실질 자궁 내막증이 큰 기관지의 점막보다는 말단 폐실질\n에서 발견되기 때문에 생리 기간 중에 진단적 기관지내시\n경을 시행하여도 출혈 병변을 직접 확인하는 것은 어렵다\n6. \n또한 혈관조영술은 객혈을 유발하는 다른 질환을 감별하\n는데 도움을 줄 수 있지만 월경성 객혈이 폐혈관의 출혈이 \n아닌 자궁내막조직의 출혈이므로 직접적인 진단에 큰 도\n\nCB Cho et al: Catamenial hemoptysis treated by VATS\n32\nFigure 4.  A  l o b e c t o m y  s p e c i m e n  o f  r i g h t  l o w e r  l u n g ,  \nmeasuring 15×10×5 cm, reveals a pooly-demarcated \nhemorrhagic mass (4×3.5×1.5 cm), 10 cm apart from\nthe bronchial resection margin (A). Microscopically, there \nis extensive intraalveolar h emorrhage with congested di-\nlated vessels (H&E stain, ×40) (B). In the hem orrhagic al-\nveolar spaces, many hemosiderin-laden macrophages\n( a r r o w s )  a r e  s e e n  ( H & E  s t a i n ,  × 4 0 0 )  ( C ) .\n움은 되지 못한다7. 본 증례에서도 흉부 전산화 단층촬영 \n및 기관지내시경 검사에서 우하엽에서의 출혈이 의심되\n었고 비디오 흉강경에서도 우하엽에서 출혈 병소를 확인\n하였지만 조직학적 확진은 얻을 수 없었다. \n  폐실질 자궁내막증의 치료는 명확하게 정해진 바는 없지\n만 증상의 정도, 나이, 향후 임신 계획 등 환자 개별적 특\n성에 맞추어 내과적 치료 및 수술적 치료를 결정해야 한\n다. 내과적인 치료는 경구 피임제, 황체호르몬 제제, 다나\n졸(danazol)과 생식샘자극호르몬 분비호르몬 작용제\n(gonadotrophin releasing hormone agonist)를 사용하여 \n가성 임신상태나 가성 폐경기상태를 유도, 여성호르몬의 \n분비를 최소화하여 폐실질 자궁내막증을 억제시키는 방\n법이다\n8,9. 이러한 호르몬 치료는 부작용으로 남성화, 여드\n름, 체중 증가, 성욕 감퇴 및 불임을 유발할 수 있어 젊고 \n임신을 원하는 환자에서는 사용하는데 한계가 있다. 또한 \n장기간의 치료에 따른 경제적인 부담, 약물 중단 후 재발 \n가능성 등의 단점이 있다.\n  외과적인 치료는 내과적인 치료에 반응이 없거나 재발\n하였을 때, 부작용이 나타났을 때, 그리고 임신을 원하는 \n경우 고려해 볼 수 있다. 병변의 위치에 따라 절제 범위를 \n결정하여 폐엽 절제술이나 쐐기 절제술을 시행하게 되는\n데, 환자의 호발 연령이 가임기의 젊은 여성이고 병변이 \n다발성이 아니며 말초에 국한되어 있을 것으로 추정되면, \n미용상 절개범위를 줄이고 직접 병소를 확인하여 절제할 수 \n있는 비디오 흉강경 수술을 생리 기간에 시도해 볼 수 있다. \n비디오 흉강경을 이용한 치료는 국내에서 4예가 보고된 \n바 있다\n10-13. 최근에는 중심부 병변에 대해서 기관지 내시\n경을 통한 레이저 절제술을 시도한 증례 보고도 있었다14,15.\n  폐실질 자궁내막증에 의하여 발생하는 월경성 객혈은 \n드문 질환으로 특징적인 임상 양상에 대한 자세한 병력청\n취가 진단에 가장 중요하며, 환자 각각의 상황에 따라 치\n료방법을 결정해야 한다.\n요    약  \n  월경성 객혈은 폐 자궁내막증에 의하여 주기적으로 월\n경이 시작할 때 발생하고 특별한 치료를 하지 않아도 월경\n이 끝나면 호전되는 특징을 가지고 있으며, 특징적인 임상\n증상과 객혈을 일으킬 수 있는 다른 질환들을 배제한 다음 \n진단을 내리게 된다. 원인과 치료에 대해서는 아직 확립\n된 바가 없으나 가임기 여성에서는 내과적인 치료보다는 \n수술적 절제를 선택하는 경우가 많다. 저자들은 월경과 \n동반된 객혈을 주소로 내원한 23세 환자에서 기관지내시\n경 검사 및 흉부 전산화단층촬영으로 출혈 부위를 추정한 \n뒤 비디오 흉강경 수술을 통해 병소를 확인하고 치료한 \n예가 있어 보고하는 바이다.  \n\nTuberculosis and Respiratory Diseases Vol. 65. No. 1, Jul. 2008\n33\n참 고 문 헌\n1. Joseph J, Sahn SA. Thoracic endometriosis syndrome: \nnew observations from an analysis of 110 cases. Am \nJ Med 1996;100:164-70.\n2. Wood DJ, Krishnan K, Stocks P. Catamenial hemopt-\nysis: a rare cause. Thorax 1993;48:1048-9.\n3. Park WW. Experimental trophoblastic embolism of the \nlungs. J Pathol Bacteriol 1958;75:257-65.\n4. C h ung  SY , K im  SJ, K im  T H , R y u W G , P ark SJ, Lee  D Y , \net al. Computed tomography findings of pathologically \nconfirmed pulmonary parenchymal endometriosis. J \nComput Assist Tomogr 2005;29:815-8.\n5. Cassina PC, Hauser M , Kacl G, Imthurn B, Schroder S, \nWeder W. Catamenial hemoptysis. Diagnosis with \nMRI. Chest 1997;111:1447-50. \n6. Kuo PH, Wang HC, Liaw YS, Kuo SH. Bronchoscopic \nand angiographic findings in tracheobronchial endo-\nmetriosis. Thorax 1996;51:1060-1.\n7. Katoh O, Yamada H, Aoki Y, Matsumoto S, Kudo S. \nUtility of angiograms in patients with catamenial \nhemoptysis. 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